Congenital Muscular Torticollis (CMT) banyak menyebabkan kondisi deformitas bagi penderitanya dan terlihat jelas dampaknya sebab dapat mengubah estetika seseorang yang akan mempengaruhi keseluruhan dari kehidupannya. Penelitian ini bersifat deskriptif analitik dengan rancangan studi kasus dan dilakukan observasi langsung di poli tumbuh kembang RS PKU Muhammadiyah Yogyakarta serta interview langsung dengan orang tua anak. Instrumen evaluasi yang digunakan adalah skala nyeri dengan wongbaker face pain scale, stiffness,hipertrofi dan keterbatasan lingkup gerak sendi (LGS) leher menggunakan arthrodial protactor dan muscle function test (MFS) serta assesment untuk kondisi plagiochepaly dengan severity assesment for plagiochepaly. Pemberian terapi dilaksanakan sebanyak 6 kali dalam satu bulan, setiap 1 kali treatment berdurasi 60 menit dengan intervensi fisioterapi terapi latihan aktif dan aktif assisted dengan positioning dan eye tracking, manual terapi, mobilisasi dan passive stretching. Evaluasi akhir menunjukkan adanya penambahan LGS sekitar 1 hingga 2 derajat dari sekitar 600 menjadi 620 pada gerak lateral fleksi neck, menurun nya hipertrofi pada m.sternocleidomastoideus dextra, berkurangnya stiffness, dan penurunan tingkat nyeri dari skala 8 menjadi skala 7. Pemberian intervensi fisioterapi dengan terapi latihan aktif dan aktif assisted dengan positioning dan eye tracking, manual terapi, mobilisasi dan passive stretching memberikan hasil nyata terhadap peningkatan lingkup gerak sendi leher, berkurangnya stiffness m.scaleni, m.upper trapezius, m.rhomboid dan menurun nya hipertrofi pada m.sternocleidomastoideus dextra.