Kusta merupakan penyakit kronis yang disebabkan Mycobacterium leprae yang menyerang kulit dan saraf tepi. Untuk menunjang keberhasilan program terapi kusta, pemerintah menggunakan rekomendasi WHO yaitu program MDT (Multidrug Therapy) selama 12 bulan. Penelitian ini berjenis deskriptif analitik observasional dengan desain croos sectional. Tujuan penelitian ini untuk mengetahui hubungan antara tingkat pengetahuan pasien kusta dengan kepatuhan minum MDT. Populasi yang digunakan adalah penderita kusta di wilayah kerja Puskesmas Kejayan dan Puskesmas Pohjentrek Kabupaten Pasuruan. Sampel diambil secara purposive sampling, yaitu penderita kusta yang masih aktif mengikuti program MDT dan penderita masa pengamatan yang memenuhi kriteria inklusi, berjumlah 41 orang. Data tingkat pengetahuan diperoleh melalui kuesioner, data kepatuhan diperoleh melalui lembar observasi yang dibantu petugas kusta. Hasil yang diperoleh dari tingkat pengetahuan pasien kusta dalam katagori tinggi (70,7%), dengan kepatuhan dalam katagori patuh (56,1%). Analisis bivariat dengan menggunakan chi square didapatkan koefisien kontigensi sebesar 6,667 dengan signifikansi p value sebesar 0,025** (p < 0,05). Dapat disimpulkan ada hubungan bermakna antara tingkat pengetahuan pasien kusta dengan kepatuhan minum MDT dengan hubungan keeratan rendah. Kepatuhan didukung oleh tingkat pengetahuan yang tinggi, petugas kesehatan yang profesional dan dukungan keluarga melalui peran serta masyarakat. Ketidakpatuhan lebih banyak terdapat pada aspek pengobatan. Kata Kunci: kepatuhan, kusta, multidrug therapy, tingkat pengetahuan.