Pendahuluan: Ankyloblepharon filiforme adnatum adalah suatu kondisi bawaan yang sangat jarang terjadi di mana kelopak mata atas dan bawah menyatu menjadi satu atau terhubung oleh beberapa pita secara keseluruhan atau sebagian. Biasanya, kondisi ini berdiri sendiri namun juga dapat ditemukan pada dengan kondisi mata tertentu atau kondisi sistemik lainnya seperti bibir sumbing. Laporan Kasus: Bayi baru lahir perempuan berusia 13 hari dirujuk dengan kelopak mata menyatu di kedua mata dan celah bibir dan langit-langit bilateral. Tidak ada kondisi medis tertentu dan konsumsi obat-obatan selama kehamilan. Bayi sulung mereka juga memiliki kondisi yang sama dan terdapat riwayat bibir sumbing dan celah langit-langit bilateral pada nenek moyang mereka. Sayatan bedah dibuat dengan anestesi topikal. Setelah satu bulan masa tindak lanjut, bayi memiliki fungsi kelopak mata, motilitas mata, dan fundus yang normal. Diskusi: Ada beberapa kelompok Ankyloblepharon filliforme menurut klasifikasi Rossenman tahun 1980, dimana dalam penelitian ini termasuk dalam kelompok 4. Dapat merupakan Sindrom Hay-Wells jika pasien datang dengan displasia ankyloblepharon -ectodermal dan labiopalatoschizis. Terapi bedah harus segera dilakukan untuk mencegah dampak potensial terhadap fungsi penglihatan seperti ambliopia atau kemungkinan terburuknya adalah atrofi saraf penglihatan. Kesimpulan: Ankyloblepharon filiforme adnatum adalah kondisi bawaan langka yang mudah terlewatkan pada pemeriksaan klinis pertama saat lahir karena edema mata dan pembengkakan kelopak mata. Jika terdapat kelainan anatomi seperti AFA, sangat disarankan untuk melakukan evaluasi menyeluruh terhadap sistem tubuh lainnya (yaitu rahang, rongga mulut, dan anggota badan) untuk menyingkirkan kemungkinan malformasi terkait.